Creșterea de recuperare a decalajului mandibular la sugarii cu sindrom Pierre Robin

Cohortă Nivel 4 — Cohortă prospectivă
©

Autor: 316 vizite

Titlu originalProspective cohort study on facial profile changes in infants with Robin sequence and healthy controls
JurnalWorld journal of pediatrics : WJP
AutoriWiechers C, Sowula J, Kreutzer K, Schwarz CE, Weismann C et al.
Data publicării1 iunie 2024
ȚaraGermany
PMID38578561
DOIhttps://doi.org/10.1007/s12519-024-00797-z
SpecialitateGeriatrie și gerontologie, Neonatologie, Pediatrie, Recuperare medicală, kinetoterapie, fizioterapie, reabilitare

Prezentare

Sindromul Pierre Robin - numit şi malformaţia Pierre Robin, secvenţa Pierre-Robin sau anomalia Pierre-Robin - este o condiție caracterizată prin poziționare posterioară sau hipoplazie mandibulară care afectează respirația și alimentația la nou-născuți. Deși opțiunile terapeutice variază de la intervenții non-invazive până la proceduri chirurgicale complexe, impactul acestor metode asupra creșterii mandibulare în timp a rămas puțin explorat. Studiul publicat în World Journal of Pediatrics a urmărit evoluția mandibulei în primul an de viață, evaluând modificările structurale la sugarii cu sindrom Robin tratați conservator comparativ cu nou-născuți sănătoși.
Abordările terapeutice în sindromul Pierre Robin sunt eterogene și includ poziționarea în decubit ventral, dispozitive palatine, tuburi nazofaringiene sau presiune pozitivă continuă, dar și tehnici chirurgicale precum osteogeneză prin distragerea mandibulară sau traheostomie. Literatura medicală a ridicat întrebări privind existența unei recuperări mandibulare reale în timp la acești pacienți, fără a ajunge la un consens. În ciuda existenței unor metode manuale precum Jaw Index, acestea nu permit o cuantificare obiectivă pe termen lung. Pentru a depăși aceste limite, cercetătorii au introdus o metodă digitală neinvazivă bazată pe fotografie 3D și măsurarea unghiului ANB’, parametru utilizat frecvent în analiza cefalometrică.

Despre studiu

Design și participanți

Studiul a fost prospectiv, longitudinal și observațional, desfășurat într-un centru specializat în anomalii craniofaciale. Au fost incluși 19 sugari cu sindrom Pierre Robin, toți prezentând palatoschizis, fără alte malformații asociate. Grupul control a cuprins 32 de nou-născuți sănătoși. Monitorizarea a avut loc pe parcursul primului an de viață, cu înregistrări la intervale de aproximativ trei luni.

Prima captură 3D la sugarii cu sindrom Pierre Robin s-a realizat imediat la internare, înainte de aplicarea plăcii palatine individualizate. Imaginile ulterioare au fost prelevate la controale successiv. Pentru control, examinările s-au efectuat la <7 zile, 3, 6, 9 și 12 luni. În total, au fost generate 228 imagini 3D, dintre care 21 au fost excluse, rezultând 207 seturi analizate.

Metoda de măsurare

  • Jaw Index digital, bazat pe raportul dintre arcada maxilară și cea mandibulară corelat cu distanța alveolară
  • Unghiul ANB’ ca indicator al relației sagittale dintre maxilă și mandibulă
  • Analiza realizată cu software specializat, examinatorii fiind blindați asupra diagnosticului

Intervenția aplicată

  • Protocol conservator Tübingen
  • Placă palatină individualizată cu extensie uvulo-faringiană (TPP/PEBP)
  • Training nutrițional și terapie orofacială zilnică
  • Control interdisciplinar: neonatologie, ortodonție, chirurgie craniofacială, terapie logopedică și somnologie pediatrică

Analiză statistică

Datele au fost evaluate prin modele mixte liniare. efectele luate în considerare fiind diagnosticul, vârsta postnatală și interacțiunea acestora. Nivelul de semnificație a fost stabilit la P < 0,05.

Rezultate

Parametrii mandibulari s-au modificat semnificativ în primele 12 luni. Ambele grupuri au prezentat o scădere progresivă a Jaw Index și ANB’, dar valorile inițiale au fost mult mai mari în sindromul Pierre Robin, reflectând retrognatia accentuată. Modelele statistice au arătat:

  • Jaw Index: reducere medie lunară de −0.18 (interval de încredere 95% −0,25 până la −0,10)
  • ANB’: reducere medie lunară de −0.40 (interval de încredere 95% −0,48 până la −0,32)
  • Diferențele între grupuri au rămas prezente, dar s-au redus în timp
  • Interacțiunea diagnostic x vârstă a fost semnificativă pentru ANB’, sugerând *catch-up growth mandibular*


Scăderea mai accelerată a unghiului ANB’ la sugarii tratați conservator indică recuperare mandibulară activă indusă funcțional. Acest fenomen se aliniază principiului form follows function: poziționarea limbii anterior, stimularea orofacială și alimentația orală predominantă favorizează remodelarea condiliană și creșterea mandibulei.

Concluzii

Studiul confirmă că sugarii cu sindrom Pierre Robin pot prezenta recuperare mandibulară în primul an de viață atunci când sunt tratați cu placa palatină Tübingen și terapie funcțională asociată. Atât Jaw Index cât și ANB’ au scăzut semnificativ, evoluție similară cu cea a grupului control, dar cu un ritm mai pronunțat în fazele timpurii ale tratamentului. Cele două parametre se diferențiază ca utilitate: ANB’ este superior pentru monitorizare longitudinală, în timp ce Jaw Index discriminează mai clar între fenotipurile craniofaciale.

Aceste date pot constitui fundament pentru standardizarea evaluării mandibulare și pot facilita comparația viitoare între abordările conservatoare și cele chirurgicale.

Detalii studiu

Participanți
51
Intervenție
Placa palatala individualizata cu extensie velo-faringiana + antrenament intensiv de hranire la 19 sugari cu sindrom Robin (RS) urmariti longitudinal
Populație
19 sugari cu sindrom Robin (RS) + 32 controale sanatoase; Tuebingen University Hospital, Germania; imagini 3D faciale longitudinale
Endpoint primar
Schimbari in parametrii de profil facial (jaw index, unghi ANB) la sugari cu sindrom Robin vs controale sanatoase in primul an de viata
Efect principal
Parametrii de profil facial scad in timp la ambele grupuri; sugarii cu sindrom Robin tratati prin conceptul functional (placa palatala individualizata + antrenament hrănire) prezinta catch-up growth mandibular
Finanțator
Medizinischen Fakultät, Eberhard Karls Universität Tübingen

Abstract (original)

BACKGROUND: Various conservative and surgical approaches exist to treat Robin sequence (RS), but their effects on facial profile and mandibular catch-up growth are unclear. A functional treatment concept, used in our centre for 25 years, includes an individualized palatal plate with a velo-pharyngeal extension and intensive feeding training.

METHODS: We performed a prospective study to objectively describe facial profiles in infants with RS treated with the above concept. Infants with isolated RS were admitted to our tertiary perinatal and national referral centre for craniofacial malformations between May 2018 and Nov 2019. Infants with RS received 3D-photographs during clinically indicated visits. Healthy controls were recruited from Dec 2018 to Sep 2019 and received 3D-photographs every 3 months. The digitally measured jaw index (JI), defined as alveolar overjet (O) x maxillary arch (U)/mandibular arch (L), and the soft tissue reference points A'-point, Nasion', B'-point angle (ANB'), describing the relative position of maxilla to mandible, were evaluated. Linear mixed models were used to examine time trajectories in JI and ANB'.

RESULTS: A total of 207 3D images, obtained in 19 infants with RS and 32 controls, were analysed. JI and ANB' decreased over time in both groups [for JI - 0.18 (95% CI - 0.25 to - 0.10); for ANB': - 0.40° per month [(95% CI - 0.48 to - 0.32)]] but remained lower in controls [for JI - 2.5 (95% CI - 3.2 to - 1.8); for ANB'-1.7° (95% CI - 2.4 to - 1.0)]. Also, the ANB' model showed a significant effect of the interaction term diagnosis x age.

CONCLUSIONS: Based on longitudinal 3D images, we describe changes in objective parameters of facial profile in infants with and without RS during the first year of life. Our findings indicate catch-up growth in infants treated for RS. Video Abstract.

Concluzii

Based on longitudinal 3D images, we describe changes in objective parameters of facial profile in infants with and without RS during the first year of life. Our findings indicate catch-up growth in infants treated for RS. Video Abstract.

Limitări

Esantion mic (n=51); studiu single-center; limitat la primul an de viata

Referințe

Wiechers, C., et al. (2024). Prospective cohort study on facial profile changes in infants with Robin sequence and healthy controls. World journal of pediatrics. doi: https://doi.org/10.1007/s12519-024-00797-z https://link.springer.com/article/10.1007/s12519-024-00797-z
Programari cabinete medicale, clinici Alege-ți medicul și fă o programare!
Peste 13000 de cabinete medicale își prezintă serviciile pe ROmedic.